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Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery 1999;42(4): 514-516. |
| A Case of Pleomorphic Adenoma of the Auricle. |
| Eui Kyung Goh, Il Woo Lee, Hyun Min Park, Byung Joo Lee |
| Department of Otolaryngology, College of Medicine, Pusan National University, Pusan, Korea. gohek@pusan.ac.kr |
| 이개에 발생한 다형성 선종 |
| 고의경 · 이일우 · 박현민 · 이병주 |
| 부산대학교 의과대학 이비인후과학교실 |
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| 주제어:
다형성선종ㆍ이개. |
| ABSTRACT |
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Pleomorphic adenoma is the most common benign tumor of the major salivary gland. It can develop from the minor salivary glands of oral cavity, pharynx, larynx, and very rarely in the esophagus, the lacrimal gland, the trachea and the mediastinum. P leomorphic adenoma may occur from the modified sweat gland (ceruminal gland) in the external auditory canal as ceruminomas, but is extremely rare in the auricle. We experienced a case of pleomorphic adenoma in the auricle and report it with a review of the literature. |
| Keywords:
Pleomorphic adenomaㆍAuricle |
서론
다 형성 선종(pleomorphic adenoma)은 타액선에서 기원하는 양성종양 중 가장 흔한 것으로 대부분 이하선에서 발생 하며 때로는 소타액선이 분포하는 구강, 인두, 후두에도 발생할 수 있고, 드물게 식도,1) 누선,2) 기관,3) 종격동4)에도 발 생할 수 있다. 다형성선종은 그 조직학적 특성상 상피와 기질 의 이상성 성분(biphasic component)으로 구성되어 처음에 혼합종(mixed tumor)이라는 용어로 사용되었다.이러 한 혼합종은 외이도 피부에 있는 특수화된 외분비선인 이구선에서 이구선종의 한 형태로 발생할 수 있으나 아주 드물게 보고되고 있다. 그러나 이개에는 정상적으로 이구선이 존재하지 않으며 이개의 양성종양 중 전형적인 다형선 선종의 조직양상을 보이는 것은 국내에서 아직 보고된 예가 없고 국외에서는 Ito 등5)이 1례를 보고한 아주 희귀한 종양이다.
저자들은 최근 이개에 발생한 다형성 선종 1례를 치험하였기에 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.
증례
35세 여자환자가 내원 약 2년전부터 발생한 좌측 이개 후면의 종물을 주소로 내원하였다.
과거력상 몇 년전 우측하지의 지방종 제거술을 받은 것 외에 특이사항은 없었다. 내원 2년전 좌측 이개 후면에 작은 결절이 발생하여 특별한 치료없이 지냈으나, 내원 약 3개월전부터 점차 커지기 시작하여 본원 이비인후과를 방문하였다. 동통이나 압통은 동반되지 않았고 다른 특별한 증상도 없었다.
국소소견상 좌측 이개의 후면에서 2.1×2.0 cm 크기로 돌 출된 종물이 관찰되었으며, 종물의 표면은 모세혈관확장소 견(telangiectasia)및 수많은 결절과 발적이 보였다(Fig. 1). 양측 고막 및 외이도는 정상소견이었고 순음청력검사상 양측모두 정상 청력 소견을 보였다.
환자는 1996년 5월 15일 국소마취하에 좌측 이개하방의 종 물 주위로 피부를 절개한 후 박리 제거하였다(Fig. 2A). 종 물은 2×2.5×1 cm정도의 크기이었으며 비교적 피막으로 잘 둘러싸여 있었다. 이개의 결손부는 이개후방의 피부를 이 용한 advanced local flap으로 재건하였다(Fig. 2B). 수술 후 26개월이 지난 현재까지 재발없이 추적관찰 중이다.
병리조직소견은 상피와 기질의 이상성 성분(biphasic component)으로 구성된 전형적인 다형성 선종의 조직소견을 보이고 있었고 상피성분은 편평상피세포로의 분화와 함께 2∼3개의 소관(ductule)이 관찰되었다.
기질은 섬유근성(fibromyxoid) 변화를 보이고 전체적으로 경계가 분명한 피막(capsule)에 의해 둘러싸여 있었다(Fig. 3).
고찰
다형성 선종은 타액선에 있어서 가장 흔한 종양이며 1874년 Missen에 의해 혼합종이란 용어로 처음 기술되었고 근래에는 다형성 선종(pleomorphic adenoma)이라는 용어로 통용되고 있다. 40대 여성에서 호발하며 이하선에서 악하선 보다 10배 정도 흔히 발생한다.6) 다형성 선종은 단단하며 고 무성 경도를 가지고 다양한 피막을 형성한다. 단면은 흰색에서 회색 또는 옅은 황색등 다양한 색상을 보이는 불규칙한 형태로 나타난다.
주타액선이나 부타액선과는 관련없이 발생하는 다형성 선종은 신체의 어느 곳이라도 발생할수 있으나 주로 안면부나 두피에 발생한다.7)
Park(1993) 등8)은 이비인후과 영역에 발생한 양성 다형 성 선종의 임상적 고찰에서 76례의 다형성 선종 중 이하선에 50(65.8%), 악하선에 10(13.2%), 경부 및 구개부에 각각 6(7.9%)례, 기타 설하선, 구강저부, 후두부, 및 이전부의 안면부 연부조직에 각각 1(1.3%)례의 발생빈도를 보고한 바 있다.
이러한 이소성 다형성 선종의 기원에 대해서는 저자에 따라 여러 가지 설이 제안되고 있다.
Ewing9)은 한가지 근원으로는 다형성 선종을 설명할 수 없다고 하였다. 일부는 명백히 선종성으로 선포(acini)와 선 (gland)의 도관(duct)에서 유래한 것을 알 수 있고 일부는 피막에 둘러싸여 있거나 선외로 돌출하여 이들이 기저세포 에서 유래하는 것을 알 수 있으며 종양은 태생기 선조직에서 유래하는 것으로 추측된다.
S tout와 Gorman 등10)은 주타액선 혹은 부타액선에서 멀리 떨어져 피부에서 발생하는 다형성 선종을 한선의 혼합종(mixed tumor of the sweat gland)라고 불렀고 흔하지 않지만 다형성 선종이 외이도 피부에서 발생할수 있으며 이러한 종류의 종양은 외배엽 유래인지는 알 수 없다고 하였다.
Mark와 Rothberg 등11)은 외이도에 발생한 다형성 선종을 처음 보고하였다. Lee12)는 외이도에 발생한 이구선종을 보고하였고 Kim 등13)은 외이도 이구선에서 발생한 다형성 선종 1례를 보고하였다.
Brain14)은 중이와 유양동에 발생한 다형성 선종을 보고하면서 그 근원으로 외이도의 이구선, 중이의 점막상피 외에도 이소성 타액선(ectopic salivary gland)기원설을 제안하였다.
이 개는 연골과 피부로 구성되어 있고 해부학적 특성상 외 부자극, 특히 직사광선과 추위에 노출되어 있다. 이개에 발생하는 종양 중 연골부 종양은 아주 드물며 주로 대부분은 피부 혹은 피부 부속기에서 기인한다. 이개 혹은 외이도의 종양은 대개 무통성 종물로써 종물이 자라면서 동통, 소양감 또는 경도의 출혈이 생기기도 한다. 이중 악성종양은 전체 피부암의 약 6%로써 이중 55% 정도가 편평상피암이며 만성염증과 연관되어 있다. 이개에 생기는 양성종양은 흔하지 않으나 다양하게 발생한다. 양성종양은 이개후방이나 귓불에 잘 생기는 피지선 낭종, 켈로이드, 혈관종, 혈종 등이 있고 드물게 이구선 기원의 종양을 들 수 있다. 이구선은 외이도의 연골부에만 존재하는 특수화된 외분비선으로 이개와 피부의 에크린한선과 유사하다. Wetli 등15)은 이구선과 연관된 이구선종을 병리조직학적으로 1) 이구선선종(ceruminous adenoma), 2) 다형성선종(pleomorphic adenoma (mixed salivary)), 3) 선양성암종(adenoid cystic carci-noma), 4) 이구선암종(ceruminous adenocarcinoma) 의 4가지로 분류하였다. 이중 다형성 선종은 그 발생빈도가 아주 드물며 특히 이개에 발생하는 것은 1982년 Ito 등이 1례를 보고한 아주 희귀한 종양이다.
다형성 선종은 대부분 피하에 가동성의 종물로 존재하여 피막을 포함하는 완전한 국소절제에 의해 치료될 수 있다. 술중 피막이 파손되는 경우 재발의 빈도가 높으나 대개 예후는 좋은 편이다. 악성화하는 빈도는 보고자에 따라 차이가 있으나 약 5∼10%에서 악성변화를 가져온다.
REFERENCES
1) Banducci D, Rees R, Bluett MK, Sawyers JL. Pleomorphic adenoma of the cervical esophagus: A rare tumor. Ann Thorac Surg 1987;44:653-5.
2) Luxenberg MN. Pleomorphic adenoma (‘benign mixed tumor’) of the lacrimal gland. Arch Ophthalmol 1987;105:560-1.
3) Hasegawa M, Ebihara H, Shibusawa M, Watanabe K, Harada H, Oku T et al. Pleomorphic adenoma of the trachea. J Laryngol Otol 1988;102:560-1.
4) Feigin GA, Robinson B, Marchevsky A. Mixed tumor of the mediastinum. Arch Pathol Lab Med 1986;110:80-1.
5) Ito A,Nakashima T, Kitamura M. Pleomorphic adenoma of the auricle. J Laryngol Otol 1982;96:1137-40.
6) Goh Ek . Clinical study of parotid tumor. Clin Otolaryngol 1990;1:92-100.
7) Smith HW, Duarte I: Mixed tumor of the external auditory canal. Arch Otolaryngol 1962;75:108.
8) Park CS, Jung PG, Kim SC, Cho JS, Ahn HY, Cha CI. Benign mixed tumor in otolaryngologic field: A clinical study. Korean J otolaryngol 1993;36:399-404.
9) Ewing J. Salivary gland tumors. In: Neoplastic disease. 2nd ed. Philadel- phia: W. B. Saunder Company; 1928. p.775.
10) Stout AP, Gorman JG. Mixed tumor of the skin of the salivary gland type. Cancer 1959;12:537-43.
11) Mark I, Rothberg M. Mixed tumor of skin of external auditory canal. Arch Otolaryngol 1951;53:556-9.
12) Lee KY. Ceruminoma of the external auditory canal. Korean J Otolaryngol 1982;25:543-6.
13) Kim SI, Lee JS, Yu TH. Pleomorphic adenoma of the external auditory ca-nal. Korean J Otolaryngol 1989;32:945-9.
14) Peters BR, Maddox III EH, Batsakis JG. Pleomorphic adenoma of the middle ear and mastoid with posterior possa extension. Arch Otolaryngol Head Neck Surg 1988;114:676-8.
15) Wetli CV, Pardo V, Millard M, Gerston K. Tumors of ceruminous glands. Cancer 1972;29:1168-78.
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17) Rosai J. Major and minor salivary glands. In: Ackerman's Surgical pathology. 8th ed.New York:Mosby;1996. p.822-5.
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