Address for correspondence : Su-Kyoung Park, MD, Department of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery, Kangnam Sacred Heart Hospital, Hallym University College of Medicine, 1 Singil-ro, Yeongdeungpo-gu, Seoul 07441, Korea
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서론

신생아 시기의 난청은 신생아의 선천성 질환 중 발생률이 높은 질환으로 신생아 1000명당 2~5.9명 정도 발생하는 것으로 알려져 있다.1) 신생아 난청의 조기진단과 조기 재활치료를 위해 미국영아청각협회와 한국 신생아청각선별검사 지침에서는 생후 1개월 이내에 자동이음향방사검사(automated otoacoustic emissions, AOAE) 또는 자동청성뇌간반응검사(automated auditory brainstem response, AABR)를 이용하여 신생아청각선별검사를 시행하고, 청각선별검사에서 어느 한 귀라도 재검 판정을 받은 경우 생후 3개월 이내 난청여부를 확진하는 검사를 시행하며 최종 난청으로 진단받은 경우 생후 6개월 이내 보청기 등의 청각재활치료를 시행하는 1-3-6 원칙을 권고하고 있다.2,3) 이는 출생 후 언어와 청각에 대한 청각 피질의 발달이 소리자극에 의존하기 때문이며 난청으로 인하여 청각 피질에 소리가 전달되지 않으면 언어발달이 저하되기 때문이다.2,4)
신생아청각선별검사의 이상적인 재검률은 1~4%로 보고되고 있다.4) 신생아청각선별검사의 재검률을 낮추고 민감도를 높이기 위해 AOAE 검사를 처음 실시하고 재검 결과가 나온 경우 AABR을 후속으로 시행하는 2단계 프로토콜을 이용할 경우 재검률을 1~2% 정도로 줄일 수 있다.5) 가령 1000명의 신생아가 청각선별검사를 시행하였을 경우 약 20명 정도가 선별검사에서 재검을 받을 것으로 예측되며 신생아의 난청 발생률이 0.2~0.6%임을 고려한다면 재검을 받은 20명 중 2명 또는 6명에서 영구적인 난청을, 나머지 14~18명의 신생아들은 최종 정상 청력임을 추정할 수 있다. 그러나 신생아청각선별검사에서 재검 판정을 받은 보호자들은 2차 청각선별검사나 난청여부를 진단하는 검사를 시행하기 전까지 아기가 영구적인 난청으로 진단받을 수 있다는 생각으로 매우 불안해하고 걱정하게 된다. 특히 최근 분만 후 입원기간이 1일 또는 2일로 단축되면서 신생아가 출생 후 24시간 내에 청각선별검사를 해야 하는 경우가 많아지고 이에 따라 외이도 안의 태지나 중이 내 저류액이 빠지지 않은 상태에서 청각선별검사를 시행할 수 있어 재검률이 높아질 수 있다.
생후 48시간 이내의 신생아들은 이경으로 관찰한 결과 28%에서 태지가 차 있었고, 태지가 있었던 신생아 중 12.5%만 청각선별검사에서 통과하였고 나머지는 재검을 받았으며, 22.7%에서 고막의 운동성이 떨어져 있다는 보고도 있다.6) 적어도 한쪽 귀에 태지가 차 있었던 신생아들의 평균 연령은 출생 후 19.8시간이었으며, 출생 후 24시간 이내 신생아청각선별검사를 시행할 때의 재검률이 24시간 이후에 하는 경우에 비해 통계적으로 유의하게 높게 측정된다고 하였다.7,8) 중이강내 삼출액이 있는 경우도 신생아청각선별검사에서 위양성으로 재검이 나온 결과 중 64.5%로 가장 많은 비율을 차지하였으며, 실제로 신생아의 약 반이 삼출성 중이염에 이환되는 것으로 추정되며, 생후 30~48시간에 이경으로 관찰하였을 때 중이내의 삼출액이 지속되는 경우 생후 1세까지 지속되어 만성 삼출성 중이염으로 진행되는 경우가 많았다.9,10,11) 이처럼 삼출성 중이염이나 태지가 외이도에 차있는 전도성 난청이 신생아청각선별검사의 재검(refer)의 주요 원인 중 하나이다. 위양성으로 재검(refer) 판정을 받는 경우 추가 정밀청력검사를 위한 비용과 노동력이 소요될 뿐만 아니라 보호자들이 치료할 수 없는 영구적인 난청으로 진단받을 것에 대해 매우 걱정하게 된다. 그러나 이비인후과 진료실이 아닌 신생아실의 모든 신생아들을 대상으로 외이도와 고막을 이경으로 진찰하고 상태를 정확히 확인하는 것은 결코 쉽지 않은 일이다.
이에 저자들은 신생아청각선별검사에서 전도성 난청을 일으키는 외이와 중이 병변을 확인하기 위해 1000 Hz 고실도검사 기기와 신생아청각선별검사를 동시에 시행한 신생아들의 결과를 분석하여 1000 Hz 고실도검사의 유용성을 살펴보았다.

대상 및 방법

출생 후 입원하여 시행한 입원군과 출생 후 신생아청각선별검사를 시행하고 한쪽 귀라도 재검 결과를 받아 외래에 2차 청각선별검사를 위해 이비인후과에 방문한 외래군으로 나누어 후향적 조사를 시행하였다. 입원군은 2015년 6월부터 10월까지 본원에서 출생 후 신생아청력검사를 시행한 148명(296귀)의 신생아들을 대상으로 하였고, 외래군은 2009년부터 2014년까지 본원에서 출생하여 신생아청각선별검사를 시행 후 이비인후과 외래에 2차 청각선별검사를 위해 의뢰되어 신생아청각선별검사와 임피던스 검사를 시행한 93명(186귀)의 신생아들을 대상으로 조사를 시행하였다. 신생아청각선별검사는 숙련된 청각사에 의해 GSI audioscreener(GSI Grason-Stadler, Eden Prairie, MN, USA)의 클릭음을 이용한 AABR과 AOAE를 이용하거나 MB 11 BERAphone(MAICO, Berlin, Germany)의 chirp음을 이용한 AABR을 이용하여 시행하였다. 입원 중 신생아실에서 실시한 이동식 1000 Hz 고실도검사는 Titan(Interacoustics, Middlefart, Denmark)으로 시행하였고, 외래에서는 청력검사실의 비이동식 TympStar (GSI Grason-Stadler)를 이용하여 검사를 시행하였으며 결과는 A와 C type인 경우와 B type을 나누어 분석하였다. A와 C type을 B type과 따로 분류한 것은, 첫째로 중이내 삼출액이 있는 군의 특징을 살펴보기 위하여 따로 B type만 따로 분류를 하였으며, 둘째로 C type인 경우 저자들이 내시경으로 고막을 관찰하였을 때 effusion은 관찰되지 않았으며 C type의 신생아 귀는 전체 전체 482귀 중 총 13귀로 수가 적어 A type과 함께 분류하였다.
고실도검사 형태의 분류는 Linden과 Jerger 분류법에 기초하여 분류하였다. Linden과 Jerger 분류법은 226 Hz의 고실도검사에서도 흔히 사용되는 분류법이지만, 1000 Hz 고실도검사에 적용하여도 중이의 상태를 평가함에 있어 다른 분류법들과 큰 차이가 없고 유용하다고 보고되고 있다.12) 1000 Hz의 고실도 검사의 A type은 확실한 최고점이 있으며 중이의 압력이 -150~+150 daPa 사이인 경우, B type은 확실한 최고점이 없는 경우, C type은 최고점이 있지만 중이의 압력이 -150~-400 daPa 사이인 경우로 분류하였다(Fig. 1).12,13,14)
청각선별검사 프로토콜은 건강신생아에서는 생후 적어도 12시간이 지나고, 퇴원 전에 AOAE 중심의 검사를 시행하였으며, 중환자실 신생아의 경우 교정연령 34주~1개월 시기에 AABR을 이용하여 검사를 시행하였다. 외래군은 한쪽 귀라도 재검 결과가 나온 경우 생후 한 달 이내 이비인후과 외래로 내원하여 2차 청각선별검사 및 임피던스 검사를 시행하고 귀 내시경으로 고막을 관찰하였고, 입원군은 입원 기간 중 모든 신생아에게 청각선별검사와 동시에 임피던스 검사를 시행한 경우를 대상에 포함하였다. 대상 신생아의 각 귀에 대한 결과에 대해 평균과 표준편차(평균±표준편차), 비율을 분석하였다.
통계학적 분석은 SPSS(version 20.0, IBM SPSS statistics, Armonk, NY, USA)의 chi-square 및 Fisher's exact test를 이용하였으며 통계학적 유의수준은 p<0.05로 하였다.

결과

신생아청각선별검사와 고실도검사 결과 분석
입원군 296귀 중 건강신생아는 108귀, 중환자실 신생아는 188귀였다(Table 1). 평균 검사 연령은 건강신생아는 출생 후 1.6±1.2일, 중환자실 신생아는 출생 후 20.6±19.5일이었다. 건강신생아의 신생아청각선별검사에서 전체 108귀 중 1귀는 검사에 실패하였고, 98귀에서 통과, 9귀에서 재검 결과가 나와 재검률은 8.4%였다. 고실도검사에서 B type이 나온 비율은 통과한 98귀에서는 1귀(1%), 재검 결과가 나온 9귀 중 2귀(28.6%)에서 나왔다. 중환자실 신생아의 청각선별검사에서는 전체 188귀 중 1귀는 검사를 시행하지 못하였고, 171귀에서 통과, 16귀에서 재검이 나와 재검률은 8.6%였다. 고실도검사상 B type을 받은 경우는 통과 판정을 받은 171명의 신생아 중 5명(2.9%), 재검을 받은 16명의 신생아 중 5명(31.2%)이었다. 입원군 중 고실도검사에서 B type을 보인 비율은 검사를 시행한 294귀를 기준으로 4.4%(총 13귀)였다(Table 2).
입원 중 시행한 청각선별검사에서 재검을 받고 이비인후과에 내원한 외래군 186귀 중 건강신생아는 38귀, 중환자실 신생아는 148귀였다(Table 1). 외래에서 시행한 2차 청각선별검사 시 연령은 평균 출생 후 58.4±49.8일이었다. 외래에서 시행한 건강신생아 38귀 중 통과는 30귀, 재검은 8귀에서 나와 재검률은 26.7%였다. 고실도검사상 B type 결과는 통과가 나온 30귀에서는 1귀(3.3%), 재검이 나온 8귀에서는 5귀(62.5%)에서 측정되었다. 중환자실 신생아의 2차 신생아청각선별검사 결과는 전체 148귀 중 115귀에서 통과, 33귀에서 재검이 나와 재검률은 28.7%였다. 고실도검사에서 B type은 통과한 115귀에서는 7귀(6.1%), 재검 결과가 나온 33귀 중 14귀(42.4%)에서 측정되었다. 전체 외래군에서 B type이 나온 경우는 186귀 중 27귀로 14.5%를 차지하였다(Table 3).
C type은 입원군 중 2귀, 외래군에서는 11귀가 있었다. 입원군의 2귀는 중환자실신생아였으며 모두 선별검사에서 통과 판정을 받았다. 외래군의 11귀 중 9귀는 중환자실신생아, 2귀는 건강신생아였으며 이 중 중환자실 신생아 6귀에서 재검 판정을 받았고 나머지 귀들은 통과 판정을 받았다.
고실도검사에서 B type이 측정되는 비율은 입원군과 외래군, AOAE 시행군(입원 중 건강신생아군, p<0.05)과 AABR 시행군(입원 중 중환자실 입원군, p<0.01), 모두에서 청각선별검사에서 재검을 받은 경우에서 통과를 받은 경우에 비해 통계적으로 유의하게 높았다(Table 2 and 3).

외래군의 고막 소견과 고실도검사와 신생아청각선별검사 결과 비교
외래군 186귀 중 168귀에서 고막 소견에 대한 기록을 확인할 수 있었고, 이 중 건강신생아는 36귀, 중환자실 신생아는 132귀였다. 고막 진찰 소견에서 중이강내 삼출액이 관찰되는 경우는 건강신생아에서 3귀였고, 3귀(100%) 모두 신생아청각선별검사에서 재검 판정을 받았다(Table 3). 고막 소견이 정상인 33귀 중 청각선별검사에서 재검 판정을 받은 경우는 4귀(12.1%)였다. 중환자실 신생아 132귀 중에서 중이강내 삼출액은 14귀에서 관찰되었는데 이 중 11귀(78.6%)가 청각선별검사에서 재검 판정을 받았다. 중환자실 신생아의 고막이 정상인 118귀 중 청각선별검사상 재검인 경우는 22귀로 18.6%를 차지하였다(Table 4).

신생아청각선별검사 방법에 따른 고실도검사의 결과와 재검률 분석
본원에서 시행한 프로토콜에 의하여 청각선별검사는 모든 건강신생아군에서는 AOAE로 시행하였으며, 중환자실 신생아군에서는 AABR을 이용하여 청각선별검사를 시행하였다. AOAE를 시행한 군(건강신생아 군)에서 고실도검사 결과에 따른 재검률을 비교해보면, A나 C type의 경우 7.4%, B type은 77.8%였으며, AABR을 시행한 군(중환자실 신생아군)에서는 A나 C type은 9.9%, B type은 61.3%의 재검률을 보였다. AOAE군과 AABR군 모두에서 A나 C type에 비해 B type의 재검률이 통계적으로 유의하게 높았다(p<0.001)(Table 5). B type 간의 재검률은 AOAE군은 77.8%, AABR군은 61.3%로 나타났으나, 이 두 군 간의 통계적으로 유의한 차이는 없었다(p=0.361).

고찰

신생아청각선별검사는 영구적인 난청을 조기에 발견하고 조기에 재활치료하여 언어발달 장애를 극복하기 위해 반드시 필요한 검사이다. 신생아청각선별검사의 민감도와 특이도는 40 dB nHL을 기준의 클릭음을 이용하는 AABR은 민감도가 98%, 특이도가 96%,15) chirp음을 이용한 AABR(35 dB nHL 기준)은 민감도 100%, 특이도 97.9%로 보고되고 있다.16) 비록 신생아청각선별검사가 민감도와 특이도가 높은 검사이지만 영구적인 감각신경성 난청뿐만 아니라 중이염이나 태지로 외이도가 젖은 상태로 인해 발생하는 전도성 난청에서도 재검 결과가 나오기 때문에 이로 인해 보호자들이 난청 여부를 진단하기 위해 이비인후과에 방문하기까지 불안과 긴장 속에 생활하게 된다. 출생 후 처음 시행한 청각선별검사에서 재검 판정을 받은 보호자를 대상으로 시행한 불안 정도에 대한 조사에서 74%는 경도의 불안감을, 10%는 중등도의 불안감을, 8%는 심한 불안감을 2차 청각선별검사에서 위양성이 입증될 때까지 느끼고 있다고 하였으며 이러한 불필요한 보호자들의 불안감을 줄이기 위한 노력과 도움이 필요하다고 하였다.17)
신생아의 고막 진찰을 위해 내시경 검사를 시행할 경우, 중이 삼출액 및 태지의 유무, 외이 및 내이의 상태를 직접 확인할 수 있으나 신생아 시기에는 외이도가 좁고 골성 외이도의 발달이 미숙하여 고막 소견이 부정확할 수 있으며, 중이 상태를 정확하게 확인하기 어려운 경우가 많다. 신생아에서 생후 3개월 또는 4개월까지는 골성 외이도의 발달 저하와 외이도 용적이 적기 때문에 통상적으로 사용하는 226 Hz보다는 1000 Hz 임피던스 검사가 더 정확하다고 알려져 있다.18) Park 등19)은 12개월까지 1000 Hz 고실도검사가 더 우수하며, 중이강내 삼출액이 있을 경우 이를 밝혀내기 위한 검사 방법으로 1000 Hz 고실도검사의 경우 민감도가 90~100%로 매우 높은 반면, 226 Hz 고실도검사의 경우 민감도가 0~6.6%로 매우 낮다고 보고하였다. Alaerts 등18)은 생후 3개월까지는 1000 Hz의 고실도검사를, 3개월부터 9개월까지는 226 Hz와 1000 Hz를 동시에, 생후 9개월부터는 226 Hz 고실도검사를 사용하는 것을 제안하였다. Zhiqi 등20)은 생후 6개월까지의 중이의 기능이나 삼출액을 평가하는 데 있어 1000 Hz 고실도검사가 226 Hz보다 더 우수하다고 보고하였다. 이에 저자들은 청각선별검사를 시행하는 신생아들의 중이 상태를 객관적으로 확인하기 위해 1000 Hz 고실도검사를 시행하였으며, 입원 기간 동안에 신생아실이나 중환자실 신생아들이 모두 청력검사실로 이동하지 않고 시행하기 위해 휴대용 임피던스 측정기계를 이용하였다.
본 연구의 입원군의 고실도검사에서 B type을 받는 비율은 재검 판정을 받은 경우에 건강신생아에서 28.6%, 중환자실 신생아에서 31.3%로 통과 판정 후 B type을 받은 경우(건강신생아에서 1%, 중환자실 신생아에서 2.9%)에 비해 통계적으로 유의하게 높았으며, 이를 통해 신생아청각선별검사에서 재검을 받은 3명 중 1명은 중이염이나 태지가 외이도에 남아 있는 전도성 난청의 가능성이 있음을 시사하였다. 입원 중 실시한 신생아청각선별검사에서 재검을 받고 외래에서 실시한 고실도검사에서 B type을 받는 비율은 건강신생아에서 재검아는 62.5%, 중환자실 신생아에서 재검아는 42.4%를 차지하여 그 비율이 입원 중 실시한 경우에 비해 높아짐을 알 수 있었다. 실제 고막을 진찰하였을 때 건강신생아에서 삼출성 중이염이 있는 3귀에서 모두 재검으로 청각선별검사가 측정되었고, 중환자실 신생아는 중이염이 있는 14귀 중 11귀에서 재검 판정을 받았다. 고막이 정상 소견을 보이면서 재검을 받은 경우는 감각신경성 난청이 있는지 알아보기 위한 정밀청력검사를 계획하고 삼출성 중이염이 있는 환아들은 다른 상기도 감염증상이 없는 것을 확인하고 모유수유를 권장하고, 누워서 우유병을 먹이지 않고 간접 흡연에 노출되지 않도록 보호자를 교육하고 추적 관찰하여 중이염이 호전되면 청력검사를 시행하여 청력의 정도를 파악하는 것이 필요하다.21) 또한 신생아시기에 중이염으로 진단받은 환아들 중 11%가 추후에 감각신경성난청으로 진단되는 경우도 있기 때문에 지속적인 추적관찰과 검사가 필요하다.6) 이음향방사검사의 결과에 외이도의 상태와 중이 및 고막의 상태가 영향을 받는다고 보고되고 있는데,22,23) 본 연구에서 실제 임피던스 검사 B type인 군에서 AABR과 AOAE의 통계적 차이는 없었다.
신생아 1000명 중 약 20명이 출생 직후 삼출성 중이염이 있고, 생후 2개월 이내의 영아들의 삼출성 중이염 유병률은 19~33% 정도로 알려져 있으며, 1살 때까지 약 50% 이상의 아이들이 삼출성 중이염을 앓는다고 알려져 있다.24) 본 연구에서는 외래에서 2차 청각선별검사를 위해 내원한 신생아들의 고막 소견을 확인한 영아들의 10% 정도가 삼출성 중이염이 있는 것으로 확인되었다.
본 연구의 제한점은 첫 번째로 청각선별검사 이후에 추적관찰이 병원 특성상 자궁경부무력증 수술로 인한 중환자실 신생아가 많고 이로 인해 추적 소실이 많이 발생하여 정밀청력검사에 대한 데이터가 충분하지 못하다는 점이다.
두 번째로 입원군은 입원한 모든 신생아들을 대상으로 하여 고막소견을 직접 일일이 진찰하지 못하였다는 점이다. 외이도의 이물질 혹은 중이 내의 저류액도 임피던스 검사에 영향을 끼칠 수 있고 이로 인한 선별검사 위양성이 발생할 수도 있다.4) 본 연구에서 신생아청각선별검사를 적어도 생후 12시간이 지나고 시행하였지만 짧은 입원기간으로 인하여 충분히 기간을 두고 청각선별검사를 시행하지 못한 한계가 있었다. 이러한 제한점들은 앞으로의 추가적인 연구를 통해서 보완하고자 한다.
결론적으로 본 연구에서 신생아청각선별검사에서 재검 결과가 나온 경우 1000 Hz 고실도검사에서 입원 중 시행한 검사에서는 약 3귀 중 1귀, 입원 중 재검 판정 후 외래에서 2차 청각선별검사를 시행하는 신생아들에게는 2귀 중 1귀에서 B type이 측정되었다. 그러므로 신생아청각선별검사에서 재검이 나온 원인 중의 하나로 중이강과 외이도의 상태를 판단하고, 추후 난청 여부를 진단하고 치료하기 위한 계획을 수립하는데 있어 1000 Hz 고실도검사가 매우 유용하다고 할 수 있다. 특히 고실도검사 결과가 B type이 나오면서 신생아청각선별검사에서 재검이 나온 경우 보호자에게 재검 결과의 원인이 영구적인 감각신경성 난청보다 치료 가능한 중이 또는 외이에 있음을 시사하는 전도성 난청의 가능성이 더 크다는 것을 설명하여 보호자의 불안감을 덜어주는 데 도움을 줄 수 있을 것으로 사료된다.

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